Chiarenza, Conighi, Conforti, Esposito, Escolino, Beretta, Cheli, Benedetto, Scuderi, Casadio, Marzaro, Fascetti, Vella, Bleve, Codric, Caione, and Bagolan: Guidelines of the Italian Society of Videosurgery in Infancy for the minimally invasive treatment of the esophageal atresia

Guidelines of the Italian Society of Videosurgery in Infancy for the minimally invasive treatment of the esophageal atresia





Linee guida della Società Italiana di Videochirurgia Infantile

Le Linee Guida della Società Italiana di Videochirurgia Infantile (SIVI) sono uno strumento semplice e pratico redatto ed approvato dal Consiglio Direttivo della Società. Esse sono frutto di un lungo lavoro di revisione sistematica della letteratura integrato dal parere di esperti nel campo della Chirurgia Mininvasiva Pediatrica.

Queste linee guida sono intese ad aiutare il chirurgo pediatra che si avvicina, o già pratica, la Chirurgia Mininvasiva, ed hanno lo scopo di facilitare la scelta dell’indicazione e del trattamento chirurgico ottimale per le principali patologie chirurgiche pediatriche.

Tuttavia, data la complessità delle malformazioni congenite, delle patologie chirurgiche pediatriche e l’estrema varietà dell’ambiente sanitario, è importante sottolineare come l’approccio suggerito potrebbe non essere necessariamente l’unico approccio accettabile e/o percorribile. Le linee guida devono essere considerate uno strumento flessibile in quanto poi è il medico che, con il consenso dei genitori/tutori, avrà il compito di scegliere l’approccio più adatto al singolo paziente. Tale approccio sarà attuato in scienza e coscienza ed in base alla patologia ed alle eventuali variabili esistenti al momento della decisione.

La massima accessibilità possibile alle Linee Guida è garantita dalla loro pubblicazione sulla rivista ufficiale della SIVI: La Pediatria Medica e Chirurgica.

Il progetto Linee Guida è stato approvato dall’assemblea generale del Congresso SIVI 2016 di Madrid.

La revisione delle Linee Guida pubblicate è stata effettuata dal Consiglio Direttivo della SIVI.

Consiglio Direttivo SIVI

Presidente: Salvatore Fabio Chiarenza (Vicenza)

Vice Presidente: Paolo Caione (Roma)

Segretario: Maria Grazia Scuderi (Catania)

Tesoriere: Maurizio Marzaro (Treviso)

Consiglieri:

Maria Escolino (Napoli)

Francesco Fascetti Leon (Padova)

Daniela Codrich (Trieste)

Pietro Bagolan (Roma)

Maurizio Cheli (Bergamo)

Revisori dei Conti:

Cosimo Bleve (Vicenza)

Giovanni Casadio (Parma)

Probi Viri:

Claudio Vella (Milano)

Fabio Beretta (Trento)

Web Master: Ciro Esposito (Napoli)

Introduzione

L’atresia esofagea (AE), associata o meno ad una fistola tracheo- esofagea (FTE), rappresenta la più comune malformazione congenita del tratto gastrointestinale superiore. Secondo il registro europeo EUROCAT la sua prevalenza in 23 regioni europee dal 1987 al 2006 è stata di 2,43 per 10000 nati. L’eziologia è eterogenea e multifattoriale.

Questa severa malformazione del tratto gastrointestinale superiore fu inizialmente descritta nel XVII secolo, solo a fine ‘800 vennero descritti i primi tentativi di correzione chirurgica, ma la mortalità dei neonati affetti restò del 100% fino agli anni ’40. Da allora molti sono stati i progressi nella gestione, nel trattamento chirurgico e nella prognosi dei bambini affetti da questa malformazione congenita, che può raggiungere nei casi meno gravi ad oggi una sopravvivenza del 85-95% dei casi.

Definizione

Si definisce atresia esofagea un’interruzione nella continuità dell’esofago che risulta quindi separato in un moncone prossimale, che termina a fondo cieco in circa il 98% dei casi, ed un moncone distale, che in circa l’87% dei casi termina in trachea attraverso una fistola tracheo-esofagea. Questa malformazione deriva da un’alterazione nel processo di separazione fra trachea ed esofago che avviene nel corso della IV settimana di gestazione. Ad oggi, un’anomalia genetica precisa può essere identificata solo nel 11-12% dei casi, nella maggior parte dei pazienti affetti è una condizione sporadica; la ricorrenza familiare è bassa (1%) e questo suggerisce che fattori ambientali ed epigenetici possano contribuire al suo sviluppo.

Diverse sono le classificazioni proposte per distinguere i vari tipi di difetti, tali sistemi possono essere basati su aspetti esclusivamente anatomici, come la classificazione di Gross; sull’incidenza dell’anomalia (Tabella 1); su fattori di rischio che risultano predittivi della prognosi del paziente, come nella classificazione di Spitz (Tabella 2) che risulta al momento la più utilizzata.

Diagnosi

Diagnosi prenatale

Segni ecografici di sospetto diagnostico in epoca prenatale sono: polidramnios (se isolato: valore predittivo positivo 35-63%; se associato a bolla gastrica piccola/assente: valore predittivo positivo fino al 67%); bolla gastrica piccola/assente; anomalie della deglutizione fetale; moncone esofageo superiore dilatato (può essere visibile dalla 23^ settimana gestazionale); polidramnios combinato a malformazioni note per essere parte dell’associazione VATER/VACTERL (difetti vertebrali, atresia anale, cardiopatie, fistola tracheo-esofagea, anomalie renali e degli arti).

In caso di dubbio ecografico, la RMN fetale può essere utilizzata per un approfondimento diagnostico, essa permette inoltre di evidenziare eventuali malformazioni associate.

La diagnosi prenatale non influisce sull’outcome del paziente, il beneficio è da ascrivere alla possibilità di eseguire un corretto counseling prenatale per le famiglie e di programmare una più appropriata e tempestiva gestione perinatale e postnatale del bambino.

L’AE di per sé non costituisce un’indicazione né al parto anticipato né al parto cesareo.

Diagnosi alla nascita

In caso di sospetto diagnostico prenatale, il tentativo di posizionamento di sondino oro-gastrico sarà la manovra che dirimerà il dubbio.

In caso di mancata diagnosi prenatale, la sintomatologia risulta sospetta il più delle volte già nelle prime ore di vita: scialorrea (non sempre presente nei pazienti prematuri); tosse e rigurgito al tentativo di alimentazione; cianosi, sia in assenza che in presenza dei pasti, per aspirazione di saliva o cibo; distress respiratorio; polmonite chimica (evento raro) nel caso in cui le secrezioni gastriche passino in trachea attraverso la FTE.

Le condizioni elencate di seguito devono indurre ad un immediato sospetto clinico e quindi ad un approfondimento diagnostico.

Primo, posizionamento di sondino esofageo (la normale distanza fra cavo orale e cardias è di circa 17 cm).

Secondo, radiografia con sondino esofageo in sede ed eventuale utilizzo di mezzo di contrasto. L’Rx dà informazioni sulla presenza di FTE distale nel caso in cui siano pneumatizzati stomaco ed intestino; l’utilizzo del mezzo di contrasto offre il vantaggio non solo di poter visualizzare meglio il moncone prossimale e la sua lunghezza, ma anche di poter identificare un’eventuale FTE (rara) a questo livello.

Terzo, atresia tipo long gap. Nei pazienti con AE senza FTE distale (tipo A/B) è consigliabile, se possibile, misurare il gap tra il moncone esofageo prossimale e distale. La misurazione del gap viene solitamente ritardata di circa 15 giorni e nel frattempo può essere confezionata una gastrostomia chirurgica per permettere una adeguata alimentazione. Per misurare la distanza del gap esofageo ma soprattutto l’elasticità del moncone distale, è possibile inserire un Hegar 4 fr nell’esofago inferiore (attraverso la gastrostomia) e spingerlo verso l’alto. A questo punto è possibile misurare la distanza tra i monconi radiologicamente e/o collegare lo stesso Hegar ad un dispositivo elettronico (dinamometro) che ne misura la forza di spinta. La forza applicata al dinamometro varia da 250 a 300 g. Il gap viene quindi misurato, in fluoroscopia, sia senza che sotto spinta. Per i pazienti con esofagostomia cervicale può essere utilizzato un metodo simile, marcando lo stoma con una piccola quantità di mezzo di contrasto. Il dato della distanza pre-operatoria del gap può essere di ausilio al chirurgo per un corretto timing operatorio.

Gestione preoperatoria

Alla luce dell’elevata incidenza di anomalie associate, in questi bambini sono necessari: accurato esame obiettivo con particolare attenzione ai genitali esterni ed alla regione anale; ecocardiografia; ecografia dell’apparato urinario; ecografia cerebrale.

La gestione preoperatoria prevede: posizione semiseduta per ridurre il rischio di aspirazione di saliva ed il reflusso gastrico attraverso la FTE; sondino naso-esofageo in blanda aspirazione per evitare aspirazione di saliva; digiuno; nutrizione parenterale totale; terapia antibiotica ad ampio spettro; se possibile evitare una ventilazione ad alti flussi od in c-PAP per prevenire un’eccessiva distensione gastrica (data la frequentissima presenza di FTE distale) che potrebbe portare ad uno scompenso respiratorio.

Approccio chirurgico

L’obiettivo del trattamento chirurgico è quello di chiudere la fistola tracheo-esofagea e di ricostituire la continuità esofagea mediante il confezionamento di un’anastomosi termino-terminale fra i due monconi esofagei. Ciò può essere raggiunto utilizzando differenti approcci.

Tracheo-broncoscopia preoperatoria

L’utilizzo della tracheo-broncoscopia (TBS) preoperatoria rientra tra gli aspetti ancora discussi nella gestione del paziente con AE: un recente studio europeo ha dimostrato che solo il 43% dei chirurghi pediatri intervistati svolge regolarmente una TBS preoperatoria. Quando viene effettuata, essa ha lo scopo di valutare la motilità cordale, la presenza di anomalie associate (tracheomalacia, clefts tracheo-esofagei, ecc.), definire il gap esofageo e confermare la presenza ed il numero delle FTE. Una volta visualizzata, la fistola può essere incannulata con un catetere di piccolo calibro (meglio se di tipo Fogarty) che può servire come repere nel corso dell’intervento chirurgico. Per la misurazione del gap esofageo nei pazienti con FTE distale: un sondino radiopaco tipo Nelaton 10 Ch viene inserito nella tasca esofagea superiore; allo stesso tempo la punta del tracheoscopio è posta al livello dell’apertura tracheale della fistola distale; quindi, mediante fluoroscopia, è possibile valutare la distanza tra la tasca superiore e la FTE distale.

Approccio toracotomico

Acquisizione del consenso chirurgico

Deve prevedere la presentazione delle diverse opzioni chirurgiche, la discussione della tecnica chirurgica, la presentazione di eventuali presidi presenti a fine intervento (sondino naso-gastrico, drenaggio perianastomotico) e la loro gestione, le possibili complicanze intraoperatorie (sanguinamento, impossibilità di confezionamento di anastomosi esofagea in tempo unico) e postoperatorie precoci (pneumotorace, deiscenza dell’anastomosi con rischio di empiema o mediastinite, stenosi dell’anastomosi, FTE ricorrente) e tardive (malattia da reflusso tracheo-esofageo, tracheomalacia).

Set up di sala operatoria

Il neonato viene posizionato decubito laterale sinistro con il braccio destro sollevato al di sopra della testa e quest’ultima modicamente flessa. Il primo operatore si posizionerà alle spalle del paziente, quindi lungo il lato destro del lettino, l’aiuto difronte a lui.

Tecnica chirurgica

L’approccio chirurgico tradizionale prevede un accesso toracotomico postero-laterale destro, ad eccezione dei casi in cui sia diagnosticato un arco aortico destro-posto, nel qual caso l’approccio toracotomico sarà sinistro. Si procede ad incisione cutanea che partendo a circa un centimetro inferiormente l’apice inferiore della scapola destra, decorre lateralmente fino alla linea ascellare media seguendo il margine costale. Quindi, dopo sezione del muscolo grande dorsale, si giunge ai muscoli intercostali che sono sezionati al margine superiore della V costa destra, per accedere così alla cavità toracica. La pleura parietale intatta è scollata dalla parete toracica, accedendo al mediastino posteriore per via extrapleurica. A questo punto, in base alla scelta del chirurgo, può essere legato l’arco della vena azygos (che decorre il più delle volte all’altezza del moncone esofageo distale); quindi si identifica il moncone esofageo inferiore (fistola tracheo-esofagea) e si espone quello superiore con l’ausilio dell’anestesista che spinge un sondino tipo nelaton al suo interno. Si procede dapprima alla legatura ed alla sezione della FTE (moncone inferiore), quindi alla dissezione dei monconi esofagei. All’inizio della dissezione possono essere posizionati punti di trazione 5-6/0 su entrambi i monconi per agevolare la mobilitazione minimizzando la manipolazione dei tessuti. Raggiunta una buona mobilizzazione, in particolare del superiore, si esegue l’apertura del moncone prossimale e si procede al confezionamento di un’anastomosi esofago-esofagea termino-terminale a punti staccati, previo posizionamento di sondino transanastomotico. Terminata l’anastomosi, viene solitamente posizionato un drenaggio perianastomotico. Al termine dell’intervento la toracotomia viene chiusa senza sinostosi costale, con il drenaggio paranastomotico su Boulau. A livello cutaneo vengono utilizzati fili di sutura riassorbibili 5-6/0.

La chiusura della FTE e l’anastomosi esofago-esofagea primaria vengono usualmente eseguite nel corso del primo intervento. Nei casi di atresia long gap, dopo una mobilizzazione estensiva dei due monconi esofagei se l’anastomosi esofago-esofagea non è eseguibile, la tasca esofagea superiore può essere ulteriormente dissezionata attraverso un’incisione cervicale. Se dopo questa manovra la distanza da colmare è ancora eccessiva, si può eseguire una trazione interna dei due monconi per circa 10-15 minuti. Se anche dopo queste manovre residuasse un’eccessiva distanza tra i due monconi esofagei, ulteriori manovre chirurgiche da considerare sono la creazione di un flap esofageo superiore o le tecniche di trazione interna o esterna (Foker, Kimura).

Gestione post-operatoria

Nell’immediato postoperatorio il bambino è ricoverato in un Reparto di Terapia Intensiva Neonatale, viene mantenuto intubato e curarizzato per un periodo di 24-48 ore (il chirurgo potrà dare diversa indicazione in base alla tensione da lui riscontrata tra i due monconi esofagei nel confezionare l’anastomosi). Dopo mediamente 48 ore, se il paziente si presenta in buone condizioni cliniche viene sospesa la curarizzazione e si procede alla sua estubazione. Solitamente in VI-VIII giornata postoperatoria si esegue un controllo radiologico con mezzo di contrasto per verificare l’assenza di deiscenze e/o stenosi dell’anastomosi, quindi si inizia una graduale alimentazione per os. Il sondino transanastomotico ed il drenaggio perianastmotico vengono rimossi intorno alla VIII-IX giornata postoperatoria, dopo che sia la pervietà dell’anastomosi che un eventuale leakage sono stati esclusi. Solitamente nel postoperatorio sono eseguite attraverso un accesso venoso centrale: nutrizione parenterale totale (che viene progressivamente ridotta fino alla sospensione, una volta raggiunto il corretto fabbisogno con l’alimentazione per os), terapia antibiotica ad ampio spettro, terapia antalgica (inizialmente ad orari fissi, quindi al bisogno).

Approccio toracotomico mini-invasivo

Per ridurre al minimo l’invasività e quindi anche le complicanze legate ad ampie toracotomie, l’approccio chirurgico tradizionale è stato modificato negli anni. L’approccio toracotomico mini-invasivo (minimal acces surgery, MAS) si differenzia dall’approccio toracotomico tradizionale per la differente sede di incisone chirurgica: l’incisione segue il decorso di una plica cutanea ascellare, il più alto possibile (III-IV spazio intercostale), e decorre dal margine ascellare anteriore al margine ascellare posteriore. A livello del piano muscolare, invece di sezionare le fibre si procede a divaricarle (tecnica muscle-sparing). Il fascio vascolo-nervoso toracodorsale e il nervo toracico lungo sono conservati. Le inserzioni anteriori del muscolo dentato sono divise parallelamente al decorso delle sue fibre per esporre le coste. L’accesso toracico si ottiene quindi per via sub-periostea, risparmiando quindi i muscoli intercostali. L’intervento procede quindi seguendo gli stessi steps descritti per l’approccio toracotomico tradizionale.

La sede dell’incisione dà un migliore risultato estetico in quanto la cicatrice con l’accrescimento ha la tendenza a migrare verso il cavo ascellare; la tecnica muscle-sparing, riduce il rischio di deformità dell’emitorace destro, scoliosi, scapola destra alata.

Approccio toracoscopico

Acquisizione del consenso chirurgico

Oltre alle informazioni che vengono date in caso di approccio tradizionale, in caso di toracoscopia si deve prevedere la presentazione delle diverse opzioni chirurgiche, la discussione della tecnica chirurgica, la possibilità di conversione toracotomica se necessaria.

Set up di sala operatoria

Il paziente viene posizionato in decubito laterale sinistro, prono in avanti di circa 30°, con braccio destro sollevato sopra la testa. Per mantenere la posizione corretta, una striscia adesiva immobilizza la cresta iliaca destra. Il neonato dovrà essere posto in prossimità del margine sinistro del lettino operatorio. Il primo operatore si posizionerà sul lato sinistro del letto operatorio, di fronte al paziente, con l’assistente alla sua sinistra. Sul lato destro del lettino operatorio, alle spalle del paziente, saranno posizionati il monitor e l’infermiere strumentista.

Tecnica chirurgica

L’approccio chirurgico risulta transpleurico, solitamente sono previsti 3 accessi chirurgici per l’utilizzo di tre strumenti: trocar da 5 mm per ottica 30°: circa un centimetro infero-lateralmente rispetto all’apice inferiore della scapola destra; trocar operativo da 3 o 5 mm: tra il II e IV spazio intercostale lungo la linea ascellare media; trocar operativo da 3 mm (5 mm): tra il VII e VIII spazio intercostale lungo la linea ascellare posteriore.

La tecnica prevede l’insufflazione a livello del cavo pleurico destro di CO2 ad una pressione iniziale di spazio tra 6-8 e mmHg, ottenuto il collasso del polmone destro, la pressione viene ridotta al minimo necessario per mantenere desufflato il polmone e permettere di terminare la procedura. Si procede quindi ad identificazione dell’arco della vena Azygos che solitamente viene sezionata tra 2 lacci (descritta anche la possibilità di risparmiare tale vaso e confezionare l’anastomosi esofagea posteriormente alla vena Azygos) . La FTE, presente nella maggior parte dei casi, viene quindi identificata e chiusa mediante punti transfissi od endoclips preferibilmente in titanio (repere radiologico); si procede quindi alla sua sezione (la corretta chiusura della FTE viene verificata con la prova dell’acqua). I due monconi vengono quindi mobilizzati e, dopo aver aperto il prossimale, si procede al confezionamento di anastomosi esofagea termino-terminale a punti staccati endocorporei (8-12 punti) utilizzando filo riassorbibile 5/0. Dopo la sutura della parete posteriore, prima di procedere alla chiusura completa dell’anastomosi, viene posizionato dall’anestesista un sondino transanastomotico 8 Ch. Al termine della procedura si estraggono i trocars sotto visione (per verificare l’assenza di sanguinamenti di parete) e solitamente viene posizionato drenaggio perianastomotico. Le brecce chirurgiche vengono quindi suturate per piani con filo riassorbibile (cute con suture intradermiche, filo 5/0).

Gestione post-operatoria

La gestione postoperatoria risulta analoga a quella presentata per l’approccio toracotomico tradizionale. Si segnala una minore necessità di terapia antalgica grazie alle ridottissime dimensioni delle incisioni chirurgiche.

Controindicazioni all’approccio toracoscopico

Mancanza di esperienza da parte del chirurgo nei confronti dell’approccio mininvasivo. Difficoltà di ventilazione del paziente da parte dell’anestesista in corso di toracoscopia.

Conclusioni

La letteratura nel corso degli ultimi anni sta evidenziando sempre più come la correzione toracoscopica della AE/FTE miri a diventare il gold standard nel trattamento di questa patologia, non soltanto per motivi estetici, ma soprattutto per il migliore outcome del paziente.

Argomento di discussione è il principio su cui si basa la toracoscopia: le procedure toracoscopiche nel neonato possono essere associate ad ipercapnia ed acidosi intraoperatorie anche in assenza di ipossia, questa alterazione negli scambi gassosi sembra riconducibile all’insufflazione ed all’assorbimento di CO2 medicale utilizzata durante l’intervento toracoscopico. Non essendo noti gli effetti a lungo termine di questa alterazione dei gas sullo sviluppo cerebrale, questo punto ha creato controversie fra i sostenitori dei due differenti approcci, ma iniziali trials randomizzati non hanno al momento evidenziato che durante l’intervento di correzione toracoscopica di AE si raggiungano livelli di acidosi ed ipercapnia tali da sconsigliare questa procedura; inoltre allo stato attuale, non è emerso alcun dato che dimostri come i bambini operati con questa metodica abbiano a lungo termine gravi danni cerebrali. Va comunque sottolineato che grazie alla componente ossea della parete toracica, la necessità di insufflazione di CO2 di solito è molto ridotta: è sufficiente insufflare una quantità iniziale di CO2 tale da portare al collasso il polmone destro e poi proseguire con insufflazione minima poiché lo spazio ottenuto verrà mantenuto dalla struttura stessa della parete.

Rispetto alla chirurgia open, la toracoscopia assicura diversi vantaggi tecnici: l’insufflazione di CO2 all’interno della cavità pleurica permette il delicato collasso del polmone destro evitando traumi da retrazione sul parenchima; l’utilizzo della magnificazione ottenuta con l’ottica operativa garantisce una migliore visione al chirurgo, ciò rende più agevole l’individuazione dei monconi esofagei e la loro mobilizzazione, nonché il riconoscimento delle strutture vascolari e nervose ad essi associate che vengono quindi risparmiate riducendo il rischio postoperatorio di complicanze ischemiche o di lesioni nervose; anche l’individuazione e l’isolamento di un’eventuale fistola tracheoesofagea risulta facilitata per le stesse ragioni. Recentemente in letteratura iniziano a comparire lavori in cui viene dimostrato come l’approccio toracoscopico porti dei vantaggi in termini di minore tempo di intubazione, rialimentazione e minore durata della terapia antalgica postoperatoria. Di conseguenza viene ridotta la durata complessiva della degenza, migliorato l’outcome del paziente riducendo altresì i costi sanitari per singolo neonato operato.

A lungo termine l’approccio toracoscopico non si associa ad aumento di incidenza di reflusso gastroesofageo; esita in ottimo risultato estetico e funzionale con assenza di deformità della cassa toracica e di scoliosi.

Dai dati via via maggiori in letteratura emerge che l’approccio toracoscopico risulta sicuro anche in neonati pretermine e di basso peso. Quando necessario, è inoltre fattibile e sicuro anche un eventuale reintervento toracoscopico.

I potenziali limiti della toracoscopia sono legati alla complessità tecnica di tale procedura che richiede un’expertise chirurgica elevata; questo talvolta può tradursi in tempi operatori maggiori di quelli richiesti dalla tecnica open e nella necessità di un’équipe multispecialistica (neonatologo, anestesista, chirurgo) esperta e preparata in tecniche mininvasive.1-36

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Tabella 1.

Incidenza delle anomalie.

Tipo   Incidenza (%) Tipo secondo la classificazione di Gross
1 AE con fistola tracheo-esofagea distale 85,8 C
2 AE senza fistola tracheo-esofagea 7,8 A
3 Fistola tracheo-esofagea senza AE 4,2 E
4 AE con fistola tracheo-esofagea prossimale e distale 1,4 D
5 AE con fistola tracheo-esofagea prossimale 0,8 B

[i] AE, atresia esofagea.

Tabella 2.

Classificazione di Spitz.

Gruppo   Sopravvivenza (%)
I Peso alla nascita >1500 gr senza malformazioni cardiache maggiori 97
II Peso alla nacita <1550 gr o malformazioni cardiache maggiori 59
III Peso alla nascita <1500 gr con malformazioni cardiache maggiori 22
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